Kutan inokulationsblastomykos

Laboratorieundersökningen som utfördes vid intagningen på sjukhuset avslöjade ett förhöjt perifert leukocytantal på 13 100 celler/mm3. Resultaten av en röntgenundersökning av bröstkorgen var normala. CT av huvud och hals avslöjade mjukdelssvullnad anteroinferior till den högra orbitalkanten utan förstärkning eller liquefaction. Lateralt till den högra sternokleidomastoidmuskeln fanns en förstärkande heterogen lesion (2 × 1,4 cm) som innehöll två små områden med hypodensitet, och det fanns intilliggande fettsträngar. Ingen abscess kunde ses. Ett prov av nackmassan som togs genom finnålsaspiration var positivt för svamp vid silverfärgning; svampen var morfologiskt förenlig med B. dermatitidis. Odling av provet bekräftade infektion med denna organism. Patienten behandlades med en 6-månaders kur av itrakonazol och hade resolution av de högra ansikts- och halsavvikelserna.

Diskussion

Vi rapporterar ett fall av kutan inokulationsblastomykos och granskar 21 tidigare publicerade fall (tabell 1) . Syndromet kutan inokulationsblastomykos beskrevs första gången 1903 . Kriterier för diagnos har inkluderat hudlesioner, ofta med fokal lymfadenopati eller lymfangit; historia av inokulering med material som man vet eller sannolikt innehåller organismerna; inga tecken på systemisk inblandning (före, under eller efter presentationen); och återvinning av organismer från prover av hudlesioner eller lymfkörtlar med hjälp av odling eller direkt utstrykning. Ytterligare ett fall uteslöts från granskningen på grund av tvivel om huruvida kutan inokulationsblastomykos förelåg. Denna patient var immunsupprimerad och hade svaga interstitiella infiltrat noterade på en lungröntgenbild som togs vid tidpunkten för diagnosen av kutan blastomykos, och det visade sig senare att han hade lungblastomykos. Extrapulmonell smittspridning för att sekundärt involvera huden vid ett locus minoris resistentiae var således mer sannolikt .

Det finns svagheter i denna översikt som bör erkännas. Eftersom det är en litteraturöversikt fanns inte uppgifter om specifika kliniska egenskaper tillgängliga för alla fall. Till exempel angavs inte den laboratoriemetod som användes för att bekräfta blastomykos i 1 rapport . Icke desto mindre tyder andra egenskaper hos detta fall starkt på att det var ett exempel på kutan inokulationsblastomykos. Det inträffade hos en laboratorietekniker som hade drabbats av en traumatisk skada med införande av kulturmaterial som innehöll B. dermatitidis. För 6 andra fall fanns det inget omnämnande av att lungröntgen hade utförts för att utesluta lunginfektion. Det är möjligt att några eller alla dessa patienter genomgick lungröntgen och att det inte nämndes.

Källorna till kutan inokulationsblastomykos varierade bland de 22 patienter som beskrevs. För 11 (50 %) av de 22 patienterna skedde exponeringen i en klinisk miljö (dvs. laboratorium eller bårhus). Därför bör lämpliga biosäkerhetsrutiner följas när klinisk personal hanterar vävnader eller kulturer som innehåller B. dermatitidis. Den näst vanligaste smittvägen var inokulering genom djurbett eller skrapsår; denna orsak angavs för fyra patienter (18,2 %). Sex patienter hade en mängd olika exponeringar. För den återstående patienten spekulerades det att inokulationen inträffade när individen var trädgårdsarbetare, även om patienten inte mindes någon föregående traumatisk händelse.

Patientens kön nämndes för 21 fall; 16 patienter (76,2 %) var män. Denna manliga predilektion står i kontrast till könsuppgifter som samlats in för 11 kluster av fall av icke-kutan inokulationsblastomykos , som inte visade någon könspredominans. Det är intressant att notera att inga barn identifierades bland de 22 patienterna med kutan inokulationsblastomykos. Barn har dock ofta rapporterats manifestera mer ovanliga former av blastomykos.

Det kanske mest slående resultatet i denna genomgång var att inkubationstiden för kutan inokulationsblastomykos var betydligt kortare än den för blastomykos orsakad av exponering via lungorna. Medianinkubationstiden för kutan inokulationsblastomykos var endast 2 veckor. Inkubationstiden för blastomykos relaterad till respiratorisk exponering är betydligt längre; i 2 utbrott var medianinkubationstiden 45 dagar och 30 dagar , och inkubationstiden varierade från 33 till 44 dagar i 1 utbrott .

Hudskador till följd av kutan inokulationsblastomykos liknade utseendemässigt kutant engagemang sekundärt till systemisk infektion. Beskrivningar av kutana lesioner fanns för 21 (95,5 %) av 22 fall (tabell 1). I rapporter om 9 fall (42,9 %) beskrevs antingen knölar eller papler. Verrucösa lesioner sågs hos 5 patienter, varav en (patient 13) hade en lesion som beskrevs som en verrucös nodul. Lesionerna hos ⩾3 andra patienter ansågs inte vara verrukösa, även om deras beskrivningar överensstämde med beskrivningar av verrukösa lesioner. Lesionerna definierades som pustler i 2 fall och som en indolent abscess i 1 annat fall. Endast 2 patienter hade en lesion som beskrevs som en ulceration. Den återstående patienten hade ett erytematöst område med induration.

Histopatologisk undersökning av hudlesioner utfördes för 17 (77,3 %) av 22 fall. En detaljerad beskrivning av de patologiska fynden ingick för 10 fall. Epidermal hyperplasi förekom i 7 fall, epidermala mikroabscesser/abscesser förekom i 6 fall och nekros av epidermis beskrevs i 1 fall. Dermis var infiltrerad av inflammatoriska celler, inklusive polymorfonukleära leukocyter, lymfocyter, plasmaceller och jätteceller, eller av histocyter i ⩾9 fall. Histopatologiskt har man noterat att kutana lesioner sekundärt till spridd lunginfektion uppvisar pseudoepiteliomatös hyperplasi med bildning av mikroabscesser . Primära former av kutan sjukdom kan således inte särskiljas från sekundära former av kutan sjukdom på grundval av histopatologisk undersökning. Detta intryck står i kontrast till intrycket i en tidigare rapport , där författarna uppgav att det fanns skillnader mellan de två formerna av kutan blastomykos. Det bör dock noteras att deras åsikt baserades på histopatologiska fynd från endast 1 fall.

Lokalt nodalt engagemang (lymfadenopati och/eller lymfangit) förekom i ⩾11 (64,7 %) av 17 fall och ingen nodal suppuration beskrevs. I 6 fall nämndes inget om lymfkörtelpåverkan. Systemiska symtom, inklusive feber, illamående och anorexi, utvecklades hos endast 4 patienter (18,2 %).

I 17 fall bekräftades diagnosen blastomykos genom odling av vävnads- eller vätskeprover som erhållits från antingen kutana lesioner eller lokala lymfkörtlar. I 4 andra fall var resultaten av svampodlingar negativa, men histopatologisk undersökning av vävnadsprover visade förekomsten av jäst som överensstämde med B. dermatitidis. I ett fall nämndes ingen laboratoriebekräftelse. På grund av den relativt korta inokulationstiden för kutan inokulationsblastomykos är det inte troligt att tillgängliga serologiska tester är till hjälp för att fastställa en tidig laboratoriediagnos.

För närvarande vet vi lite om behandlingen av kutan inokulationsblastomykos och om det krävs medicinska eller kirurgiska ingrepp för att botas. Ingen behandling gavs till 1 patient (patient 8), och patienten hade spontan upplösning av hudlesionen och upplevde inget återfall av infektion på någon plats under 3 års uppföljning. Patienter med tidiga fall av kutan inokulationsblastomykos fick endast lokal behandling med incision och dränering, kirurgisk excision eller strålbehandling, och de hade också resolution av sjukdomen utan att få systemisk svampdödande behandling.

På grund av den nyare tillgängligheten av orala systemiska svampdödande terapier som är relativt säkra, har orala svampdödande behandlingar antagits för användning. Azolerna ketokonazol och, på senare tid, itrakonazol har administrerats till patienter med kutan inokulationsblastomykos. Även om långvarig behandling (6 månader) med itrakonazol användes vid behandlingen av den patient som beskrivs i denna rapport, tyder en genomgång av den behandling som använts för de övriga 21 fallpatienterna som beskrivits i litteraturen på att systemisk behandling, om den överhuvudtaget behövs, skulle kunna begränsas till den tid som krävs för att eliminera bevis på kutan sjukdom.

Sammanfattningsvis är kutan inokulationsblastomykos ett syndrom som uppträder efter direkt inokulering av B. dermatitidis orsakad av traumatisk skada. Fallrapporter har varit sällsynta, men prevalensen av sjukdomen kan underskattas, eftersom spontan upplösning kan förekomma och patienterna kanske aldrig söker läkarvård. Alla rapporterade fall har gällt vuxna och har förekommit övervägande bland manliga patienter. Medianinkubationstiden på 2 veckor är mycket kortare än för den vanliga (pulmonella) infektionsformen. Histopatologiska fynd av hudlesioner till följd av kutan inokulationsblastomykos liknar dem som hittas för lesioner till följd av sekundär spridning från lunginfektion. Det är vanligt att lymfkörtlarna är involverade, men det är inte ett krav för diagnosen. Diagnosen beror antingen på 1) direkt undersökning av aspirat eller biopsiprover av hudskador eller inblandade lymfkörtlar eller 2) återfynd av organismer från odlingar av dessa prover. Terapin har varierat, och frågor kvarstår om huruvida behandling är nödvändig. Oral itrakonazol har använts i de mest nyligen beskrivna fallen.