Blastomicoza prin inoculare cutanată

Abstract

Blastomicoza prin inoculare cutanată este o boală rară. Raportăm un caz de blastomicoză cutanată prin inoculare la un pacient care a fost inoculat după ce a fost lovit de un proiectil în timp ce efectua lucrări de grădinărit. De asemenea, trecem în revistă cazurile de blastomicoză cutanată de inoculare descrise în altă parte, pentru a îmbunătăți caracterizarea sindromului.

Blastomicoza este cauzată de infecția cu ciuperca dimorfică Blastomyces dermatitidis. Infecția primară implică inițial plămânii și se poate disemina ulterior pe cale hematogenă în locuri extrapulmonare. Cazurile de blastomicoză cutanată provin de obicei dintr-un focar pulmonar, indiferent dacă infecția pulmonară a fost sau nu evidentă clinic.

În cazuri rare, inocularea cutanată cu B. dermatitidis poate provoca un sindrom de blastomicoză cutanată de inoculare. Raportăm un caz de blastomicoză cutanată de inoculare și analizăm literatura medicală pentru cazuri suplimentare, pentru a îmbunătăți caracterizarea bolii.

Raport de caz

Un bărbat în vârstă de 28 de ani, anterior sănătos, a fost lovit pe obrazul drept de o piatră aruncată de pe o unealtă de tuns iarba cu 3 săptămâni înainte de admiterea în spital. Inițial, pacientul a observat o leziune întunecată, decolorată, pe obrazul drept. Ulterior, a dezvoltat roșeață în zonă și o „crustă”. La aproximativ 1 săptămână de la producerea rănii, pacientul a observat o umflătură dureroasă în partea dreaptă a gâtului său. El a solicitat îngrijiri de la medicul său de familie, care i-a prescris cefalexină, pe care pacientul a luat-o timp de 10 zile, fără a înregistra îmbunătățiri ale stării sale clinice. În cele din urmă a fost trimis la un otolaringolog pentru o evaluare suplimentară. Înainte de trimitere, pacientul nu avusese febră, frisoane, transpirații nocturne sau plângeri pulmonare, musculo-scheletice sau genito-urinare.

Ancheta medicală și chirurgicală a pacientului nu a relevat nicio constatare remarcabilă. El nu primea tratament pe termen lung. Fumase tutun timp de 10 ani și bea alcool ocazional. Pacientul nu a raportat consum de droguri ilicite. Era căsătorit și avea 1 copil. Fusese expus la câini, pisici, găini, iepuri și porci, dar a negat că ar fi primit mușcături sau zgârieturi de la aceste animale, care păreau a fi sănătoase.

În momentul examinării fizice, pacientul era afebril, iar anomaliile erau limitate la cap și gât. Avea o leziune verucoasă în relief cu o bază eritematoasă deasupra arcului zigomatic drept (figura 1). Exista o zonă de indurație de ∼2 × ∼3 cm pe gâtul drept, sub unghiul mandibulei. Această zonă era sensibilă, dar nu existau dovezi de crepitații sau fluctuații.

Examinarea de laborator efectuată la admiterea în spital a relevat un număr ridicat de leucocite periferice de 13.100 celule/mm3. Rezultatele unei radiografii toracice au fost normale. Tomografia computerizată a capului și a gâtului a evidențiat o tumefacție a țesuturilor moi antero-inferioare la marginea orbitală dreaptă, fără intensificare sau lichefiere. Lateral față de mușchiul sternocleidomastoidian drept, a existat o leziune heterogenă (2 × 1,4 cm) care conținea 2 zone mici de hipodensitate, iar în zona adiacentă existau fire de grăsime. Nu s-a observat niciun abces. O mostră din masa gâtului obținută prin aspirație cu ac fin a fost pozitivă pentru ciuperci la colorația cu argint; ciuperca a fost conformă din punct de vedere morfologic cu B. dermatitidis. Cultura probei a confirmat infecția cu acest organism. Pacientul a fost tratat cu o cură de 6 luni de itraconazol și a avut o rezoluție a anomaliilor faciale și ale gâtului drept.

Discuție

Referim un caz de blastomicoză cutanată prin inoculare și revizuim 21 de cazuri publicate anterior (tabelul 1) . Sindromul de blastomicoză cutanată de inoculare a fost descris pentru prima dată în 1903 . Criteriile de diagnostic au inclus leziuni cutanate, adesea cu limfadenopatie focală sau limfangită; antecedente de inoculare cu material cunoscut sau susceptibil de a conține organismele; nicio dovadă de implicare sistemică (înainte, în timpul sau după prezentare); și recuperarea organismelor din specimene de leziuni cutanate sau ganglioni limfatici prin cultură sau frotiu direct. Un caz suplimentar a fost exclus din analiză din cauza preocupărilor legate de prezența sau nu a blastomicozei prin inoculare cutanată. Acest pacient era imunocompromis și avea infiltrate interstițiale slabe observate pe o radiografie toracică obținută la momentul diagnosticului de blastomicoză cutanată, iar ulterior s-a dovedit că avea blastomicoză pulmonară. Astfel, răspândirea extrapulmonară a infecției pentru a implica în mod secundar pielea la un locus minoris resistentiae a fost mai probabilă .

Există puncte slabe în această analiză care trebuie recunoscute. Deoarece este o analiză a literaturii, datele despre caracteristicile clinice specifice nu au fost disponibile pentru toate cazurile. De exemplu, metoda de laborator utilizată pentru a confirma blastomicoza nu a fost menționată în 1 raport . Cu toate acestea, alte caracteristici ale acestui caz indică în mod clar că acesta a fost un exemplu de blastomicoză prin inoculare cutanată. Acesta a apărut la un tehnician de laborator care suferise o leziune traumatică cu introducerea de material de cultură care conținea B. dermatitidis. Pentru alte 6 cazuri, nu s-a menționat că s-a efectuat o radiografie toracică pentru a exclude infecția pulmonară. Este posibil ca unii sau toți acești pacienți să fi fost supuși radiografiei toracice și ca aceasta să nu fi fost menționată.

Sursele de blastomicoză cutanată prin inoculare au variat în rândul celor 22 de pacienți descriși. Pentru 11 (50%) dintre cei 22 de pacienți, expunerea a avut loc într-un mediu clinic (de exemplu, laborator sau morgă). Prin urmare, trebuie respectate procedurile de biosecuritate adecvate atunci când personalul clinic manipulează țesuturi sau culturi care conțin B. dermatitidis. Următorul cel mai frecvent mijloc de infectare a fost inocularea fie prin mușcătură de animal, fie prin zgârietură; această cauză a fost citată pentru 4 pacienți (18,2%). Șase pacienți au avut o varietate de expuneri diferite. Pentru pacientul rămas, s-a speculat că inocularea a avut loc în timp ce individul făcea grădinărit, deși pacientul nu și-a amintit un eveniment traumatic anterior.

Sexul pacientului a fost menționat pentru 21 de cazuri; 16 pacienți (76,2%) au fost de sex masculin. Această predilecție masculină este în contrast cu datele privind sexul colectate pentru 11 grupuri de cazuri de blastomicoză prin inoculare noncutanată , care nu au arătat nicio predominanță de sex. Interesant este faptul că nu au fost identificați copii printre cei 22 de pacienți cu blastomicoză prin inoculare cutanată. Cu toate acestea, copiii au fost frecvent raportați ca manifestând forme mai neobișnuite de blastomicoză.

Poate cea mai frapantă constatare din această analiză a fost că perioada de incubație pentru blastomicoza prin inoculare cutanată a fost considerabil mai scurtă decât cea pentru blastomicoza cauzată de expunerea pulmonară. Perioada mediană de incubație pentru blastomicoza prin inoculare cutanată a fost de numai 2 săptămâni. Perioada de incubație pentru blastomicoza legată de expunerea respiratorie este considerabil mai lungă; în 2 focare, perioadele mediane de incubație au fost de 45 de zile și 30 de zile , iar perioada de incubație a variat de la 33 la 44 de zile în 1 focar .

Lesiunile cutanate datorate blastomicozei prin inoculare cutanată au fost similare ca aspect cu afectarea cutanată secundară infecției sistemice. Au fost furnizate descrieri ale leziunilor cutanate pentru 21 (95,5%) din 22 de cazuri (tabelul 1). În rapoartele despre 9 cazuri (42,9%), au fost descrise fie noduli, fie papule. Leziuni verucoase au fost observate la 5 pacienți, dintre care unul dintre ei (pacientul 13) a avut o leziune descrisă ca fiind un nodul verucos. Leziunile altor ⩾3 pacienți nu au fost considerate a fi verucoase, deși descrierile lor erau în concordanță cu descrierile leziunilor verucoase. Leziunile au fost definite ca pustule în 2 cazuri și ca un abces indolent în alt 1 caz. Doar 2 pacienți au avut o leziune descrisă ca fiind o ulcerație. Restul pacientului a avut o zonă eritematoasă de indurație.

Examinarea histopatologică a leziunilor cutanate a fost efectuată pentru 17 (77,3%) din 22 de cazuri. O descriere detaliată a constatărilor patologice a fost inclusă pentru 10 cazuri. Hiperplazia epidermică a fost prezentă în 7 cazuri, microabcese/abcese epidermice au apărut în 6 cazuri, iar necroza epidermei a fost descrisă în 1 caz. Dermul a fost infiltrat de celule inflamatorii, inclusiv leucocite polimorfonucleare, limfocite, plasmocite și celule gigante, sau de histocite în ⩾9 cazuri. Din punct de vedere histopatologic, leziunile cutanate secundare infecției pulmonare diseminate au fost observate ca demonstrând o hiperplazie pseudoepiteliomatoasă cu formarea de microabcese . Astfel, formele primare de boală cutanată nu pot fi distinse de formele secundare de boală cutanată pe baza examenului histopatologic. Această impresie este în contrast cu cea a unui raport anterior , în care autorii au afirmat că există diferențe între cele 2 forme de blastomicoză cutanată. Trebuie remarcat, totuși, că opinia lor s-a bazat pe constatările histopatologice de la doar 1 caz.

Aplicarea ganglionară locală (limfadenopatie și/sau limfangită) a apărut în ⩾11 (64,7%) din 17 cazuri, și nu a fost descrisă nicio supurație ganglionară. În 6 cazuri, nu a fost menționată afectarea ganglionilor limfatici. Simptomele sistemice, incluzând febră, stare de rău și anorexie, au apărut doar la 4 pacienți (18,2%).

În 17 cazuri, diagnosticul de blastomicoză a fost confirmat prin cultivarea probelor de țesut sau lichid obținute fie din leziuni cutanate, fie din ganglionii limfatici locali. În alte 4 cazuri, rezultatele culturilor fungice au fost negative, dar examinarea histopatologică a probelor de țesut a demonstrat prezența drojdiilor compatibile cu B. dermatitidis. În 1 caz, nu s-a menționat nicio confirmare de laborator. Din cauza perioadei relativ scurte de inoculare a blastomicozei cutanate de inoculare, testele serologice disponibile nu sunt susceptibile de a fi utile în stabilirea unui diagnostic precoce de laborator.

În prezent, știm puține lucruri despre tratamentul blastomicozei cutanate de inoculare și dacă sunt necesare intervenții medicale sau chirurgicale pentru vindecare. Unui pacient (pacientul 8) nu i s-a administrat niciun tratament, iar pacientul a avut o rezolvare spontană a leziunii cutanate și nu a prezentat nicio recidivă a infecției la niciun loc în timpul celor 3 ani de urmărire. Pacienții cu cazuri timpurii de blastomicoză cutanată de inoculare au primit doar tratament local cu incizie și drenaj, excizie chirurgicală sau radioterapie și, de asemenea, au avut o rezoluție a bolii fără a primi tratament antifungic sistemic.

Din cauza disponibilității mai recente a terapiilor antifungice sistemice orale care sunt relativ sigure, tratamentul antifungic oral a fost adoptat pentru utilizare. Azolii ketoconazol și, mai recent, itraconazol au fost administrați pacienților cu blastomicoză cutanată de inoculare. Deși în tratamentul pacientului descris în prezentul raport a fost utilizată o terapie prelungită (6 luni) cu itraconazol, o analiză a tratamentului utilizat pentru celelalte 21 de cazuri de pacienți descrise în literatura de specialitate sugerează că terapia sistemică, dacă este necesară, ar putea fi limitată la timpul necesar pentru a elimina dovezile de boală cutanată.

În rezumat, blastomicoza cutanată de inoculare este un sindrom care apare după inocularea directă de B. dermatitidis cauzată de leziuni traumatice. Rapoartele de caz au fost rare, dar prevalența bolii poate fi subestimată, deoarece poate apărea o rezoluție spontană și este posibil ca pacienții să nu solicite niciodată asistență medicală. Toate cazurile raportate au fost la adulți și au apărut predominant în rândul pacienților de sex masculin. Perioada mediană de incubație de 2 săptămâni este mult mai mică decât cea a formei obișnuite (pulmonare) de infecție. Constatările histopatologice ale leziunilor cutanate datorate blastomicozei prin inoculare cutanată sunt similare cu cele constatate pentru leziunile datorate răspândirii secundare din infecția pulmonară. Afectarea ganglionilor limfatici este frecventă, dar nu este o cerință pentru diagnostic. Diagnosticul depinde fie de (1) examinarea directă a aspiratelor sau a specimenelor de biopsie ale leziunilor cutanate sau ale ganglionilor limfatici implicați, fie de (2) recuperarea organismelor din culturile acestor specimene. Terapia a variat și rămân întrebări cu privire la necesitatea unui tratament. Itraconazolul oral a fost utilizat în cele mai recent descrise cazuri.

,

.

,

,

, vol.

(pag.

–

)