Benign Lymphoid Hyperplasia of the Tongue Base Causing Upper Airway Obstruction
On 25 września, 2021 by adminAbstract
Severe benign lymphoid hyperplasia (LH) is unusual in the head and neck region, but the diagnosis of LH is of clinical importance as it may be confused with malignant lymphoma, both on clinical examination and pathologically. Etiologia LH jest słabo poznana, ale istnieje wiele teorii, które zostały przedstawione w niniejszej pracy w kontekście przeglądu literatury. W niniejszej pracy przedstawiamy przypadek ciężkiej hiperplazji limfoidalnej gardła, powodującej niedrożność dróg oddechowych i wymagającej tracheotomii, a następnie chirurgicznego usunięcia guza.
1. Historia przypadku
64-letnia afrykańska kobieta kanadyjska z historią nietrzymania moczu została przyjęta do elektywnej procedury zawieszenia pęcherza moczowego przez usługę ginekologiczną w naszej instytucji. W czasie indukcji, nasz serwis został wezwany w trybie pilnym z powodu nieudanej intubacji związanej z „masą gardła”.
Podczas badania laryngoskopią bezpośrednią stwierdzono dużą, wieloogniskową, egzofityczną masę, wywodzącą się z gardła i rozciągającą się dystalnie do poziomu nadgłośni, zajmującą >90% górnego odcinka przewodu pokarmowego. Zmianę obturacyjną poddano biopsji, a wycinek świeżo pobrany przesłano do protokołu histopatologicznego chłoniaka. Następnie zabezpieczono drogi oddechowe i przystąpiono do zabiegu. Przegląd przedoperacyjnej dokumentacji anestezjologicznej nie wykazał cech niedrożności dróg oddechowych ani objawów B w wywiadzie klinicznym.
Pooperacyjnie pacjent został uznany za niebezpiecznego do ekstubacji i przeniesiony na oddział intensywnej terapii, gdzie podawano mu dożylnie deksametazon w dużej dawce.
Skan tomografii komputerowej ujawnił epicentrum u podstawy języka i wygląd podejrzany o złośliwość (Rycina 1). Nie było adenopatii szyjnej, a CT klatki piersiowej i jamy brzusznej było negatywne. Badanie serologiczne w kierunku HIV było negatywne. Ostateczna patologia została określona w dniu pooperacyjnym (POD) 2 jako łagodna pęcherzykowa/śródpęcherzykowa hiperplazja limfoidalna charakteryzująca się poliklonalną proliferacją limfoidalną na tle zapalnym. Immunohistochemia była negatywna dla chłoniaka.
Otwarta tracheotomia została wykonana na POD 3 z powodu braku przecieku i ponownie wykonano biopsję, która ostatecznie ujawniła równoważne łagodne wyniki patologiczne.
Pacjent był utrzymywany na trzytygodniowym kursie zmniejszania dawki prednizonu i inhibitorów pompy protonowej. Pomimo pewnego stopnia poprawy, 7 dni po tracheotomii wykonano tonsillektomię językową i podniebienną z użyciem elektrokauteryzacji. Zabieg ten przeprowadzono w znieczuleniu ogólnym w formie zmodyfikowanej adenotonsillektomii, z użyciem knebla Boyle’a Davisa do odsłonięcia i kombinacji kauteryzacji monopolarnej do migdałków podniebiennych oraz kauteryzacji ssącej do subtotalnej ablacji migdałków językowych. Pacjent został odbarczony i wypisany do domu 14 dni po tracheotomii. W tym czasie, a także tydzień po wypisie, gardło było w granicach normy.
2. Dyskusja
Follicular lymphoid hyperplasia (FLH) jest nieczęstą łagodną jednostką chorobową związaną z szybkim wzrostem liczby limfocytów znajdujących się w węzłach chłonnych lub poza nimi. Historycznie była ona określana jako reaktywna hiperplazja limfoidalna lub pseudolymphoma. Jednostka ta została po raz pierwszy opisana w 1973 r. przez Adkinsa i od tego czasu była głównie zgłaszana w skórze, piersiach, przewodzie pokarmowym, płucach i nosogardzieli. Większość istniejących doniesień na temat głowy i szyi dotyczy hiperplazji w jamie ustnej, a mianowicie błony śluzowej pokrywającej podniebienie twarde, i jest ograniczona do literatury stomatologicznej i patologicznej. Według naszej wiedzy, w żadnym z nich nie zwrócono uwagi na obecność niedrożności dróg oddechowych związanej z przerostem limfoidalnym gardła.
Diagnoza FLH ma znaczenie kliniczne, ponieważ może być mylona z chłoniakiem złośliwym, zarówno w badaniu klinicznym, jak i histopatologicznym. Etiologia jest słabo poznana, chociaż niektórzy autorzy postulują związek z przewlekłym podrażnieniem (np. refluks, źle dopasowane protezy itp.) lub reaktywną proliferacją limfoidalną na nieznaną stymulację antygenową. Podczas gdy związek z infekcją bakteryjną nie został jasno określony, jeden agresywny przypadek FLH został powiązany z obecnością wirusa Epsteina-Barr, powodując klonalne ułożenie (ekspansję) w lokalnym DNA tkanki.
LH najczęściej dotyka starszych pacjentów, ze średnim wiekiem 61 lat i stosunkiem kobiet do mężczyzn wynoszącym prawie 3 : 1. Ma tendencję do występowania jako jednostronna, bezbolesna, wolno rosnąca, nieowrzodzona masa. Średnia wielkość w literaturze wynosi 2,5 cm (zakres 1-5 cm). Zgłaszano wieloośrodkowość, z lub bez towarzyszącej adenopatii. Badania kliniczne i laboratoryjne są rutynowo ujemne.
Diagnostyka różnicowa obejmuje chłoniaka, guzy mezenchymalne, nowotwory ślinianek i hiperplazję gruczolakowatą. Morfologicznie, LH jest identyfikowany przez gęstą hiperplazję limfoidalną w obrębie blaszki właściwej i błony podśluzowej, zastępującą gruczoły śluzowe. Diagnostyka obejmuje poliklonalną proliferację limfoidalną z immunohistochemicznym oznaczaniem łańcuchów lekkich kappa lub lambda. Patologia może również wykazywać niewyraźne centra germinalne, co prowadzi do błędnego rozpoznania chłoniaka pęcherzykowego.
Odcięcie chirurgiczne jest leczeniem z wyboru. Napromienianie wiązką zewnętrzną było skuteczne w jednym przypadku. U mniejszości pacjentów dochodzi do nawrotu miejscowego. Opisywano również spontaniczną regresję. Opisano tylko jeden przypadek rozległego rozsiewu, który objął węzły szyjne, główne gruczoły ślinowe, oczodoły i śródpiersie. Nie odnotowano progresji do nowotworu złośliwego, chociaż jeden przypadek wielomiejscowy w obrębie jamy ustnej uznano za chłoniaka typu MALT.
Szerokie łagodne LH jest niezwykłe w regionie głowy i szyi, ale diagnoza powinna być rozważana przez klinicystę zarówno klinicznie, jak i histologicznie, gdy podejrzewany jest chłoniak – szczególnie w jamie ustnej.
Dodaj komentarz