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Cutaneous Inoculation Blastomycosis

On 10月 20, 2021 by admin

Abstract

Cutaneous Inoculation blastomycosisは稀な疾患である． 本稿では，庭仕事中に投擲物を受け接種した患者の皮膚接種型ブラストミセス症の1例を報告する。 7648>

ブラストミセス症は，二型真菌Blastomyces dermatitidisの感染により発症する． 一次感染でまず肺に感染し、その後肺外の部位に血行性に播種することがある。

まれにB. dermatitidisを皮膚から接種した場合，皮膚接種型芽胞菌症症候群を引き起こすことがある． 7648>

症例報告

28歳、それまで健康だった男性が、入院の3週間前に芝刈り機から投げた石で右頬を強打され、その際に皮膚感染性ブラストミセス症を発症した。 当初，患者は右頬に黒く変色した病変があることに気付いた。 その後、その部分に発赤が生じ、”かさぶた “ができた。 受傷から約1週間後、患者は右側頸部の痛みを伴う腫脹を認めた。 患者は主治医の診察を受け、セファレキシンを処方され、10日間服用したが、症状は改善されなかった。 患者は最終的に耳鼻咽喉科医に紹介され、さらなる評価を受けることになった。 紹介される前に，患者は発熱，悪寒，寝汗，肺，筋骨格系，泌尿器系の愁訴を経験していなかった。 長期的な治療を受けていなかった。 タバコは10年前から吸っており，アルコールは時々飲んでいた。 違法な薬物の使用は報告されていない。 既婚で子供が1人いた。 犬，猫，鶏，ウサギ，豚に接触したことがあるが，健康そうに見えるこれらの動物から咬まれたり引っかかれたりしたことはないと否定した。 右頬骨弓上に紅斑を基調とした隆起性疣贅病変があった（図1）。 右頚部下顎角下に2×3cm大の硬結があった。 この部位は圧痛があったが、クレピタスやゆらぎは認められなかった。

図1

入院時の検査で末梢白血球数13,100/mm3と高値であることが判明した。 胸部X線写真の所見は正常であった。 頭頸部CTでは右眼窩縁の前内側に軟部組織の腫脹を認め，増強や液状化は認められなかった。 右胸鎖乳突筋の外側に2×1.4cmの増強性病変があり，小区域の低密度を含み，隣接して脂肪鎖を有していた． 膿瘍はみられなかった。 頸部腫瘤の細針吸引は，銀染色で菌陽性であり，形態学的にB. dermatitidisと一致した． 形態学的にB. dermatitidisと一致し，培養によりこの菌の感染が確認された。 本症例はイトラコナゾールを6カ月間投与され，右顔面・頸部の異常は消失した． 皮膚接種型ブラストミセス症の症候は1903年に初めて報告された。 診断基準には、皮膚病変（しばしば局所リンパ節腫脹またはリンパ管炎を伴う）、菌を含むことが知られているまたはその可能性が高い材料の接種歴、全身性病変の証拠（発症前、発症中、発症後）がない、皮膚病変またはリンパ節の標本から培養または直接塗抹により菌を回収したことが含まれていた。 さらに1例は、皮膚接種型ブラストミセス症が存在するかどうかが懸念されたため、レビューから除外された。 この患者は免疫不全で、皮膚ブラストミセス症の診断時に得られた胸部X線写真にかすかな間質性浸潤が認められ、後に肺ブラストミセス症であることが証明された。 したがって，肺外感染が小児抵抗性臓器で二次的に皮膚を侵襲する可能性が高い。

There are weakness in this review that should be acknowledged.本レビューでは，皮膚感染性ブラストミセス症の臨床的特徴について検討した。 文献レビューであるため、特定の臨床的特徴に関するデータが全例で得られていない。 例えば、ブラストミセス症を確認するために使用された検査方法は、1つの報告で記載されていなかった。 しかし、この症例の他の特徴は、皮膚接種型ブラストミセス症の一例であることを強く示唆している。 この症例は、B. dermatitidis を含む培養材料を持ち込んだ際に外傷を負った検査技師に発生した。 他の6例では、肺感染症を除外するために胸部X線検査が実施されたという記述はない。

皮膚接種型ブラストミセス症の発生源は、22例中さまざまであった。 22人の患者のうち11人(50%)は、臨床環境(すなわち、実験室または死体安置所)で曝露が起こった。 したがって、臨床関係者が B. dermatitidis を含む組織または培養物を取り扱う際には、適切なバイオセーフティ手順に従うべきである。 次に多い感染経路は，動物の咬傷や引っ掻き傷による接種であり，4名（18.2％）がこの原因であった． また，6名の患者には様々な曝露があった． 残りの1例については、患者は先行する外傷的な出来事を覚えていなかったが、園芸中に接種されたと推測された。

患者の性別は21例について言及され、16例（76.2%）は男性であった。 この男性優位性は、非皮膚接種型ブラストミセス症11例のクラスターで収集された性別データとは対照的であり、性別優位性を示さなかった。 興味深いことに、22例の皮膚接種型ブラストミセス症患者の中に小児は確認されなかった。

この検討で最も顕著な所見は、皮膚接種型ブラストミセス症の潜伏期間が肺曝露によるブラストミセス症よりかなり短いことであった。 皮膚接種型ブラストミセス症の潜伏期間の中央値はわずか2週間であった。 呼吸器への曝露に関連するブラストミセス症の潜伏期間は著しく長く，2つの集団発生では，潜伏期間の中央値は45日と30日であり，1つの集団発生では潜伏期間は33日から44日であった． 22例中21例（95.5％）に皮膚病変の記述があった（表1）。 9例（42.9％）では結節または丘疹が報告されている。 疣贅は5例に認められ，うち1例（13例）は疣贅性結節と記載されていた。 他の3例は，疣贅病変の記載と一致したが，疣贅病変とは判断しなかった。 2 例は膿疱，1 例は膿瘍と定義された． また，潰瘍と表現された病変は2例のみであった。 病理組織学的検査は22例中17例（77.3％）に施行された。 病理所見の詳細な説明は10例について記載されていた。 表皮の過形成が7例，表皮の微小膿瘍・膿瘍が6例，表皮の壊死が1例で記載されていた。 真皮には多核白血球，リンパ球，形質細胞，巨細胞などの炎症性細胞や組織球が浸潤していた症例が9例あった。 病理組織学的には、播種性肺炎の二次感染による皮膚病変は、微小膿瘍形成を伴う偽上皮腫性過形成を示すことが指摘されている 。 このように，病理組織学的検査では，一次性皮膚疾患と二次性皮膚疾患を区別することはできない。 この印象は，著者が皮膚ブラストミセス症の2つの型に違いがあると述べた以前の報告とは対照的である． 7648>

17例中11例（64.7％）に局所リンパ節病変（リンパ節腫脹および/またはリンパ管炎）が認められ、リンパ節病変は認めなかった。 また，6例ではリンパ節転移の記載はなかった。 発熱，倦怠感，食欲不振などの全身症状は4例（18.2％）にしか発現しなかった。

17例では，皮膚病変または局所リンパ節から採取した組織または液の培養により，ブラストミセス症の診断が確定された。 他の4例では、真菌培養の結果は陰性であったが、組織標本の病理組織学的検査でB. dermatitidisに一致する酵母の存在が確認された。 1例では，検査室での確認について言及されていない．

現在、皮膚接種型ブラストミセス症の治療法、および治癒に内科的または外科的介入が必要であるかについてはほとんどわかっていない。 1名（患者8）には治療を行わず，皮膚病変の自然治癒を認め，3年間の経過観察中もどの部位にも感染の再発はなかった。 皮膚接種型ブラストミセス症の初期症例では，切開排膿，外科的切除，放射線療法などの局所治療のみで，全身性抗真菌療法を受けることなく治癒した症例もあった

最近，比較的安全な全身性抗真菌療法として経口抗真菌療法が採用されている． アゾール系のケトコナゾールや最近ではイトラコナゾールが皮膚接種型ブラストミセス症患者に投与されるようになった。 今回の報告ではイトラコナゾールの長期投与（6カ月）が行われたが、文献に記載された他の21例の患者に行われた治療を検討すると、全身療法が必要な場合は、皮膚疾患の証拠をなくすのに必要な期間に限定することができると考えられる

まとめ：皮膚接種型芽胞菌症は外傷によるB. dermatitidisの直接接種後に発症する症候群である。 症例報告は稀であるが，自然治癒することもあり，患者が一度も医療機関を受診しないこともあるため，有病率は過小評価されている可能性がある。 報告された症例はすべて成人であり、男性患者が圧倒的に多い。 潜伏期間の中央値は2週間で、通常の（肺）感染型と比較してかなり短い。 皮膚接種型ブラストミセス症による皮膚病変の病理組織学的所見は、肺感染からの二次伝播による病変の所見と同様である。 リンパ節転移はよくみられるが、診断の必須条件ではない。 診断は、(1)皮膚病変部またはリンパ節の吸引または生検標本の直接検査、または(2)これらの標本の培養からの菌の回収のいずれかによって行われる。 治療法は様々であり、治療が必要かどうかについては疑問が残る。 7648>

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