A novel three-dimensional printed vacuum bell for pectus excavatum treatment: a preliminary study

我々の研究は、3DプリンターでカスタマイズしたVB療法が従来のVBと少なくとも同じくらいPEに対して非術式治療を行うことを示しているが、それが、3Dプリンターのカスタマイズの代償として良い結果になるか否かは不明なままだった。 428>

胸骨を持ち上げるために真空吸引を使用することは、1世紀以上前に初めて記述され、その有用性は過去20年間でPEの治療において確認されてきた。 明らかに、VB療法は手術と比較して、関連するリスクや不快感が少ないことが利点の1つである。 しかし、現段階では、1回の手術で大多数の患者に優れた結果をもたらし、合併症を最小限に抑えることができるNuss手術の代替というよりは、むしろ代替であることに変わりはない。 VB療法の大きな欠点は、少なくとも1年間、あるいはそれ以上の期間、患者や家族が装置を常に使用し続けなければならず、その遵守を維持できない人が多いことである。 Obermeyerらの報告によると、患者の3分の1近くが経過観察から外れたか、コンプライアンスに問題があった。 私たちの患者は、発症から3ヶ月から半年ごとに来院することを義務づけているため、コンプライアンスは高いようです。 また、中国のソーシャルメディアであるWechatで患者さんと連絡を取り合いました。 定期的な通院と体表スキャンによる客観的な改善度測定、そしてSNSでの親同士のコミュニケーションが、治療の継続を後押ししていたのです。 少なくとも1年という長い治療期間において、患者さんが再び来院し、体表画像の再構成や数値の測定という形で改善状況を見せることは非常に重要なことです。

効果および副作用

VB療法による優れた矯正効果は、13.5～37.5％と報告されているが、その定義はさまざまである。 患者の体格を考慮せず、特殊な測定器具を必要とする絶対陥凹深さを用いて正しさを定量化するものもあれば、Haller Index、Correction Index、modified percentage depthを用いるものもあり、いずれも胸部CTスキャンや体表面の寸法を測定する特殊ノギスが必要である。 これに対して、前述のように、私たちは一部の患者さんしかCTスキャンを受けず、若い患者さんのコンプライアンスが十分でないことと、測定手順を簡単にするために、すべての患者さんの前胸部のみのボディスキャンを行いました。 前胸部のみの画像では、VBをカスタマイズするには十分であるが、外部ハラー指数や他の代替指標を計算することは不可能である。 そこで我々は、絶対的な陥没の深さに比べて胸部の幅を考慮したDRを測定した。 この指標は放射線を使わず、再現性があり、追加の資源や道具を必要としない。 我々は以前の研究で、胸部CTから測定したデータとの一貫性を証明した。 DRによれば，追跡データを持つすべての患者は，程度の差こそあれ，改善された． しかし，我々はDRのカットオフ値を優秀結果の定義に用いていない． このため、我々のシリーズと文献にあるシリーズとの間で優秀率を比較することは困難である。 アンケートデータによると、大多数の親が、効果はまあまあと評価している。 ほとんどの症例が治療期間中であるため、効果は継続的に改善されることが期待される。 副作用は、文献で報告されているように、点状出血、水疱形成、不快感、痛みなどが一般的であった。 しかし、すべての副作用は可逆的であり、吸引圧を下げるか、短期間（通常2週間以内）休止することで解消された。 428>

Outcome related factors

Previous studies has related several factors with effectiveness of VB use. Obermeyerらは、優れた結果を予測する因子として、初回年齢11歳以下、初回胸壁深度1.5cm以下、胸壁の柔軟性が良好、使用期間が12ヶ月以上であることを挙げている。 彼らは、1日60分未満の使用でも優れた矯正効果が得られる患者がいることに着目し、1日4時間以上の使用が最適であるとしたLopezらとは対照的であった。 しかし、両者とも、胸壁の柔軟性が成功の重要な指標であると主張している。 しかし、両者とも、胸壁の柔軟性が成功の重要な指標であると主張している。我々は、PE の良好な矯正に関連する因子を見出せなかったが、我々のデータでは、若年でDRが小さい（重症度が低い）患者ほど良好な結果を示す傾向があった。 また、1回30分、1日1.5回の使用で、これまでの報告よりはるかに短い期間で顕著な改善が得られたのは、上記の2つの論文の患者よりはるかに若い患者であることが理由かもしれない。 柔軟性については、数値化が困難であること、また、通常、年齢中央値3.6歳の集団の胸部は柔軟であると考えられ、吸引真空度の中央値がわずか20kPaであることから、分析因子として含めなかった。 明らかに、胸部の柔軟性は年齢と密接な関係がある。

治療時期

治療時期については、かつて未就学児にNuss手術が適応され、その後、幼少期に手術すると再発が多いという観点から10代・思春期に最適年齢として切り替わったが、現在では、10代・思春期でも手術ができるようになっている。 VB療法については、Obermeyerらは11歳前後でVB療法を検討すべきと結論づけています。 12〜18ヶ月のVB療法で矯正が不十分な場合は、Nuss手術の最適な時期に手術を行うことができるためです。 しかし、私たちは、VBなどの保存療法は、私たちの症例のように幼児や未就学児でも試すことができると考えています。現在のデータでは、胸部の柔軟性が高い若年患者、特に深いうつ病で治療を控えることができなかった患者において、より良い結果が得られるとされています。 この症例は経過観察期間が短いため再発率は不明であるが、幼少時の手術経験により再発率が高くなることは予想される。 しかし、VB療法は大きな合併症が少なく、骨軟骨異栄養症などの手術による大きな合併症の心配もなく、必要であれば繰り返し行うことが可能である。

3Dの利点とコスト

本研究で用いた装置が従来の血管内留置法と大きく異なる点は、先に述べたように、3Dプリントでカスタマイズできることである。 基本的に、我々のデバイスは、文献で報告されている他のVBと同じ物理原理を利用している。 理論的には、3次元的な接触面構成は、特に乳房が発達している患者や非対称の病理を持つ患者において、適用時の気密性の向上を保証する可能性がある。 本研究では比較対象として従来のVBを使用していないため，治療経過に伴い窪みの形状が変化し，初期の気密性に疑問が残る可能性がある。 したがって、本デバイスの気密性の優位性については、今後の研究において確認する必要がある。 カスタマイズVBの費用は6000元で、中国における従来のVBの約2倍ですが、それでもNuss手術の25000元と比べればはるかに安価です。 私たちは、発表された従来の VB の結果とコストを考慮すると、試す価値があると思います。

Limitation

この研究は、コントロールなしのレトロスペクティブケースシリーズであるという点で制限があります。 そして、フォローアップを失った患者、コンプライアンス不良の患者、データ不足の患者もいた。 また，その他にもいくつかの限界があった。 まず、日常の使用状況や圧力に関するアンケートデータは自己申告であり、記憶に関する誤りやその他の誤りを除外することができなかった。 第二に、年齢や使用段階によって加わる圧力が異なるため、関連するデータは各患者で最も使用されている値で表された。 第三に、患者は一般に若く、大多数は治療中に冬を越していたため、数週間あるいは数ヶ月間休止する人がかなりいたことである。 このような休止は保護者に報告するよう求められたが、累積期間を計算する際にエラーが発生した可能性がある。 最後に、胸部CTを受け、Haller indexのデータが得られたのは一部の患者のみであったため、Haller indexやdepthを解析に使用することはしなかった。 その代わりに、これまでの研究で使用されたことのないDRをサロゲートとして使用したため、文献データとの直接的な比較は不可能であった＜428＞。